CASOS CLÍNICOS

INFECCIÓN DISEMINADA POR STRONGYLOIDES FUELLEBORNI

Nathaly Flores Casas(*), Yussi Olivo Inga(*), Zenón Saavedra Alemán(*)
y Juan Grados Castillo(*)

(*) Servicio de Medicina del Hospital de Apoyo San José del Callao.

RESUMEN

Se reporta el caso de una paciente mujer de 16 años, escolar, natural de Ocros (Ayacucho), con dos años de residencia en el Callao, sin antecedentes de viajes a la Selva.

Ingresa al Servicio de emergencia del Hospital San José del Callao con un tiempo de enfermedad de 9 días, caracterizado por diarrea, 10-20 veces/día, vómitos, náuseas y dolor abdominal. A su ingreso presentaba signos de shock hipovolémico.

Tenía como antecedente patológico de importancia la historia de episodios diarreicos recurrentes desde los cuatro años de edad, que se autolimitaban.

Los parámetros del laboratorio reflejaron leucocitosis con desviación izquierda y eosinofilia marcada (7%), plaquetas normales, hiponatremia severa e hipokalemia. Durante su hospitalización recibió fluidoterapia de resucitación y se monitorizaron los electrolitos séricos. Así mismo tratamiento antiparasitario y antibiótico-terapia.

Se realizó examen parasitológico seriado por la técnica modificada Baerman y por la técnica de sedimentación espontánea de Tello, cultivo de agar de esputo y cultivo de agar de heces obteniéndose en todos ellos huevos y larvas de S. Fuelleborni (4+). También HTLV-1 (+) (Wester Blot).
La paciente fallece en el noveno día de hospitalización, presentando shock séptico y cuadro de coagulación intravascular diseminada.

PALABRAS CLAVES: Strongyloides fuelleborni, HTLV-1

SUMMARY

We report to case of a female patient of 16 years old, scholar, natural of Ocros (Ayacucho) and proceeding of Callao. The patient development in 9 days, malaise, nausea, vomiting, abdominal pain, watering diarrhea with shock hypovolemic. The laboratory findings were leukocytosis, eosinophilia and electrolytic disturbances. The test of Western blood for HTLV-I (human T-cell lymphotropic virus type I) was positive. The study of stool examination techniques revealed the presence of Strongyloides fuellebony ova and rhabditiform larvae. The evaluation of sputum and stools in agar plate cultures showed this larvae. The patient died with septic shock and disseminated intravascular coagulation

KEY WORDS: Strongyloides fuelleborni, HTLV-1

INTRODUCCIÓN

La infección por S. Fuelleborni en humanos fue descrito por primera vez por Blackie en el Sur de Rodesia en 1932. Posteriormente, Buickley reportó que S. Fuelleborni estaba presente en los pobladores del Norte de Rodesia y que era probablemente más prevalente que la infección por S. stercolaris (1,2,3)

Pampiglione y Ricciardi reportaron casos de infección por S. fuelleborni en Papua - Nueva Guinea con prevalencias de hasta 4.5% (4), circunscribiendo la infección exclusivamente a estas zonas.

El S. fuelleborni tiene como reservorio a los primates del Viejo Mundo y África; la estrecha relación entre ellos y el hombre en estas zonas tropicales juega un rol importante en la infección accidental en los humanos(5).

La migración desde las zonas rurales o la rápida urbanización de estas áreas con modernos avances tecnológicos han cambiado esta relación hospedero - parásito - medio ambiente (6), haciendo que el S. fuellerboni, lejos de ser un parásito confinado a las poblaciones rurales tropicales y subtropicales sea rápidamente transmitido a áreas urbanas y suburbanas, incluso en la ausencia del hospedero definitivo (primates) (7).

La detección de huevos en muestra de heces en infantes desde los 52 días de vida (8) nacidos de parto intrahospitalario hace suponer el paso de larvas de S. fuelleborni a través de la leche materna, lo cual ha sido corroborado en estudios experimentales. Brown y Girardeau obtuvieron 3 larvas de S. fuelleborni de una muestra de leche materna de una madre en su cuarto día post-parto (9). Por ello la alta incidencia de infección de S. fuelleborni en los neonatos y lactantes en las zonas endémicas. Se hablaría de una transmisión generacional a través de la lactancia materna y de una perpetuación de la infección humano - humano (9).

El S. fuelleborni tiene el mismo ciclo de vida que el S. stercolaris. Adjudicándose también la capacidad reproducción dentro del ser humano (autoinfección) que es la causa de su cronicidad.

La patogenecidad del S. Fuelleborni ha sido poco estudiada pero muchos autores coinciden que produciría infecciones leves y bien toleradas por parte del huésped inmunocompetente; la infección diseminada es rara (10,11,12)

La inmunidad celular estaría asociada con la autolimitación del mecanismo de autoinfección. Es por eso que, en personas tratadas con corticoesteroides, leucemia de las células T, con tumores malignos, HIV, infección por HTLV-I o mal nutrición severa desarrollarían estadios severos de la enfermedad (13).

La asociación de la infección de HTLV-I y Strongyloidiasis diseminada aun es controversial La mayoría de estudios se han realizados con persona infectas por S. stercolaris.

En Okinawa, Japón, un área endémica para Strongyloides y para el virus HTLV-1, se observó una relación clara entre las dos infecciones en un estudio, dejando entrever de una mayor prevalencia de HTLV-I en enfermos con estrongiloidiasis, predisponiendo al desarrollo de hiperinfección (14).

Las manifestaciones clínicas de la S. fuelleborni no son diferentes a la vista por S. stercolaris, siendo las más frecuentes: las gastrointestinales, respiratorias y dermatológicas, variando de intensidad según la severidad de la infección del S. stercolaris.

El diagnóstico se basa en la diferenciación del S. Fuelleborni del S. stercolaris, por lo siguiente: la presencia de huevos cubiertos con una membrana envolvente y dispuestos en cadena, distintivo del S. Fuelleborni (15), además entre las hembras de vida libre, la característica distintiva es la constricción post - vúlvar entre el 1/3 medio y el 1/3 distal del cuerpo en S. Fuelleborni (16)

El tratamiento, en caso de hiperinfección o enfermedad diseminada, es con tiobendazol o Ivermectina. Aunque la tasa de mortalidad es alta (73%) a pesar del tratamiento oportuno (17).

En el Perú, la Dra. Ana Terashima reporto el primer caso clínico en el país (18). Ante la escasez de publicaciones a nivel nacional e internacional de infección diseminada por S. fuelleborni, este reporte pretende informar a la comunidad medica sobre la existencia de casos de infección diseminada por S. fuelleborni y su asociación con un estado de inmunodeficiencia secundaria.

CASO CLÍNICO.

Paciente mujer de 16 años de edad, estudiante escolar de turno nocturno, natural y procedente de Ccacamarca (Distrito de Ocros, departamento de Ayacucho), con dos años de residencia en el Callao, que ingresa por Emergencia del Hospital San José el 28/02/00, con TE: de 9 días caracterizado por vómitos biliosos, dolor abdominal, deposiciones liquidas, hiporexia, baja ponderal y deshidratación severa - shock hipovolémico.

Paciente refiere que inicia enfermedad con vómitos biliosos 5-6 v/dia, de regular cantidad (± 100-250 cc por vez) y dolor abdominal tipo cólico, localizado en epigastrio y mesogastrio, de moderada intensidad.

Concomitantemente presenta deposiciones liquidas, 10 a 20 cámaras / día -100-200 cc/vez, verdosas, de olor fétido, sin moco y sin sangre.

A esto se aunó la pérdida progresiva de peso (aprox. 4 kg) y debilidad general. Además la aparición de petequias en miembros superiores e inferiores.

Ante la persistencia de síntomas y desmejoramiento progresivo es traída al Hospital San José, donde ingresa por deshidratación severa - shock hipovolémico.

ANTECEDENTES FAMILIARES Y PERSONALES.

• Otitis media supurada recurrente en la infancia, sin tratamiento

• Paciente que presenta episodios diarreicos desde los 4 años de edad; las que se autolimitaban sin tratamiento alguno. En el último año presento 4 episodios de diarreas siendo las 2 últimas tratadas con antibióticos (Cotrimoxazol Forte) ciclo incompleto.

• Madre, con diagnóstico de TBC Pulmonar hace 2 años con tratamiento "completo" (Según familiar), se encuentra en Ayacucho.

• Tío materno de 28 años, procedente de Ayacucho, que falleció hace 20 días en H. Cayetano Heredia por "Hepatitis y derrame -plural" (no saben causa). Asimismo con diagnostico de HIV (+) desde Diciembre del 99.

EXAMEN CLÍNICO.

Funciones vitales: PA: 80/40 mmHg; FC: 124x; FR: 18x T. 36'C Peso : 30 Kg.

Mal estado general, de hidratación y de nutrición. Afebril sumamente adelgazada. Palidez marcada de piel y mucosas; frialdad distal. Ojos hundidos, lengua saburral, depapilada y seca. Lesiones vesiculares en paladar duro.

Estomatitis angular. Orofaringe: amígdalas congestivas, levemante hipertróficas en lado derecho, no supuradas.

Uñas en vidrio de reloj, acropaquia. No edema de miembros superiores e inferiores.

Ap respiratorio: Murmullo versicular levemente disminuido en bases y cara lateral de AHTs.
Ap CV: Ruidos cardíacos rítmicos, buena intensidad, taquicardico, no soplos, desdoblamiento de II ruido.
Abdomen :Ligeramente distendido, blando, depresible, doloroso a la palpación profunda en epigastrio y mesogastrío.
Ruidos hidroaéreos incrementados.
Neurológico Letárgica. No signos meníngeos, ni de focalización. Hipotonía generalizada. Exámenes Auxiliares 28/02 Electrolitos: Na:113 mmol/L; K: 2.7 mmol/L Hto 32%.
Hemograma: leucocitos 10.100 pmm3 Ab.06 seg: 78 Eos : 07 Bas: 00 L: 13 M: 02 Plaquetas 341.400 pmm3
Glucosa 123 mg/di Urea: 22 mg/dl
Creatinina : 0.49mg/d

Kx Torax: Tenue opacidad parahiliar derecha.
Examen de orina: normal
Rx inflamatoria: leucocitos 5 - 6 x campo. Se observa quistes de Giardia Lamblia.
Controles seriados de Na y K: Na: 119 y 122; K: 2.7 y 2.9

29/02/00: Hemograma: Leucocitos: 11200 Ab. 10, Seg 78 E: 04 Bas: 00 M. 01 L. 07 Hto 32%
Lámina periférica: anisocitosis (+), hipocromía (2+), granulaciones tóxicas (2+); plaquetas en cantidad y morfología normal. VSG: 5 mm por hora.
Bk en esputo: negativo BK en heces: negativo

01/03/00: Ecografía abdominal esteatosis hepática, colecistitis alitiásica.
06/03/00: Parásitos directo (1): Larvas de Strongyloides fuelleborni: 2+ orina completa: normal
Hemograma: Leucocitos : 3550 Ab. 03 S: 65 Eo: 05 Bas 00 M03 L24 Hto. 20% Mb: 5.6 g/d/
Lamina periférica : hipocromía (2+), dianocitosis (2+), anisocitosis (2+) Policromatofilia Granulaciones Toxicas (2+)
Plaquetas : 380.000 pmm3.
Perfil de coagulación: T protombina: 46.7" (V.N. 11.6") TTP: 71.6" (V. N.: 34.5 ")
Fibrinógeno : 180 mg/dl.

Muestra de esputo (1) Presencia de hifas y esporas de hongos. No se observan larvas filariformes de Strongyloides.
Perfil hepático: BT: 0.9 BD: 0.6 PT: 3.2 Alb: 1.4 Glob: 1.8 TGO: 51 TGP: 60 FA: 190 GGT: 27

08/03/00: Creatinina 0.4 mg%

Depuración creatinina 86 mil/min
Preteinuria en 24 h. 3388 mg/dl (VN: 30-140)parásito directo (3): huevos y larva de S. fuelleborni (4+)
Coprológico funcional: PH 6, sangre oculta (2+); cuerpos reductores: negativo, detección de grasas: negativo. Ecografía abdomino pélvica: esteatosis hepática, colecistitis alitiásica, ascitis.
Esputo (2) larvas de S. Fuelleborni

HTLV-I (ELISA) : POSITIVO (Resultado por WB en 3 meses)
09/03/00: Técnica Baerman modificada en capa por Lumbreras y sedimentación espontáneo de Tello: huevos, larvas rabditoides y formas adultas de Strangyloides fuellborni (+++++) cultivo de agar de esputo S. fuelleborni (++++) cultivo de Agar de heces: S. Fuelleborni (++++) exámenes directos con solución fisiológica, lugol y azul de metileno de Loeffler: huevos y larvas de S. Fuelleborni

19/03/00: Resultado de Anatomopatológica
Se toma muestra de hígado, contenido biliar, contenido intestinal y biopsia de piel en fresco se observa:
-Nematodos inmóviles y huevos del genero Strongyloides
-Nematodos móviles y huevos del genero Strongyloides.

Examen microscópico

1) esteatosis hepática difusa a gota mediana y pequeña. En el espacio porta con leve infiltrado inflamatorio linfocitario, en algunas de estas se observa estructuras organoides que corresponde a parásitos del grupo nematodo.

2)Las secciones estudiadas están constituidas por fibrina, hematíes lisados, algunos linfocitos y estructuras organoides nematelminto.
3)Fragmento de piel sin alteraciones significativas.

EVOLUCIÓN

A su ingreso la paciente recibió fluidoterapia de resucitación por encontrarse en shock hipovolémico y presentar hiponotremia severa e hipokalemia.

En el Servicio de Medicina se le instaura una dieta líquida amplia hipercalórica sin residuos ni lácteos y fluidoterapia de mantenimiento, Dimenhidrinato y Ranitidina horario por la persistente intolerancia oral.

La presencia de un hemograma patológico en 2 controles obligó a su cobertura antibiótica de forma empírica con Ceftriaxona + Clindaminicna + Amikacina desde un inicio.

Su evolución fue tórpida por persistir con flujo diarreico incrementado (150-650 cc/vez) e intolerancia oral durante toda su hospitalización.

Las lesiones petequiales desaparecieron al tercer día de hospitalización.

Al sexto día de hospitalización se evidencia edema de miembros inferiores que se extendían hasta rodillas. A su vez presentaba imágenes lineales serpenteantes y pruriginosas en tórax, abdomen y región iumbosacra.

Al obtenerse el diagnóstico parasitológico se inicio tratamiento con Albendazol 25 mg/kg/d, por no contar con Tiobendazol e Ivermectina en el mercado.
Al noveno día la paciente presentó gran desmejoría: edema de miembros inferiores se extendían, hasta muslos, múltiples lesiones petequiales se evidenciaban en tórax y extremidades; así como equimosis en ambas extremidades. Por lo que se le transfunde sangre total.

Concomitantemente se añade fiebre (39.2°C) y estupor, siendo sus funciones vitales: PA: 70/30 mmHg, FC: 162', FR: 24', Sat O2: 78%

Presentando posteriormente paro cardiorrespiratorio y fallaciendo.
Post - morten se toman muestras de hígado, pleura, bilis y contenido intestinal para su estudio antomapatológico.

DISCUSIÓN

Del genero Strongyloides pueden -infectar al hombre dos especies: stercolaris y fuelleborni. El primero es especifico del hombre y el segundo es propio de primates africanos, pero se ha visto en seres humanos de Oceanía (19). La especie fulleborni se dice que es menos agresiva, siendo la hiperinfección rara (10,11,12)

En Papua Nueva Guinea se ha documentado una prevalencia de hasta 4.5%, afectando en especial a infantes y niños pequeños.

El gran movimiento migratorio ha hecho posible ver este tipo de parásitos en personas sin ningún antecedente de viaje a zonas tropicales o subtropicales, por lo que las observaciones de Pampiglione y Ricciardi (1), circunscritas a pobladores de Papua - Nueva Guinea, hoy son parte de la historia.

Estudios experimentales han demostrado que es posible la trasmisión al hombre del S. fuelleborni (nematodo considerado exclusivamente del primate del Viejo Mundo)

En el sintomático el espectro clínico guarda similitud con el producido por S. Stercolaris cuadros dermatológicos, gastroenterológicos y pulmonares.

En el cuadro gastroentero lógico, sintomatología por la que vino la paciente, son comunes los episodios diarreicos recurrentes, nauseas y vómitos que llevan al paciente a un estado de desnutrición.

Muchos autores hablan de malabsorción causada directamente por el nematodo, sin embargo esta teoría se critica y se plantea que la desnutrición per ser sea la causante del síndrome de malabsorción. La malnutrición sobre todo proteica, en los países subdesarrollados ha demostrado ser la causa de strongyloidiasis de difícil erradicación y de la malabsorción.(20)

En el caso presentado, la paciente presentaba desnutrición crónica severa así como la hipoproteinemia con hipoalbuminemia.

En estas parasitosis se describen, algunas veces la larva currens, un salpullido serpentiginoso urticarial, que provoca un intenso prurito y se debe a la migración de la larva filariforme por la piel, se presenta en los glúteos, y tronco y extremidades. En la biopsia de piel es raro capturar el parásito. En los pacientes inmunosuprimidos se puede observar una variante purpúrica diseminada. En la paciente se evidenció estas lesiones un día antes de su fallecimiento.

El compromiso pulmonar puede ir desde hallazgos radiológicos hasta una neumonitis eosinofílica o neumonía bacteriana sobreagregada. (22) En el caso reportado solo se encontró una opacidad parahiliar derecha, probablemente por acúmulo de secreciones bronquiales jamás evidenció sintomatología respiratoria.

Se debe diferenciar entre la hiperinfección y la strongyloidiasis diseminada. Por la primera se entiende el sobrecrecimiento de parásitos con el consecuente aumento en la maduración de larvas rabditiformes a filariformes, lo que puede ocurrir a lo largo de los sitios por donde realiza su ciclo de vida. En cambio, la strongyloidiasis diseminada es la invasión de la larva filariforme de sitios fuera del tracto gastrointestinal o el pulmón (23)

El caso reportado es el típico cuadro de strongyloidiasis diseminada por haberse comprobado su existencia extraintestinal (hígado y pulmón)

La tasa de letalidad en las formas diseminadas se calcula en 43% para pacientes sin immunodeficiencia y de 77%, para inmunocomprometidos (25)

La inmunodeficiencia y la inmunosupresión son factores que predisponen a hiperinfección y enfermedad diseminada. Sobre todo la afección del mecanismo inmune de tipo celular, ya que este estaría involucrado en la limitación de la autoinfección por strongyloides.

En la paciente, la inmunodeficiencia secundaria a su estado de desnutrición seria la causa de la enfermedad diseminada, aunque el hallazgo de una prueba positiva para HTLV-I por el método de ELISA y Wester Blott, infección, endémica en la región de los Andes (13), tendría relación con strongyloidiasis severa.

La infección por HTLV -1, sí parece aumentar la progresión de la infección por esta nematodo aunque existen múltiples criticas sobre este tipo de análisis hechos, para determinar esta asociación (13,25)

Según un estudio realizado por Gotuzzo y Col se encontró que el 85%, de paciente con Strongloidiasis diseminada tenían infección por HTLV - I frente a un 10% de aquellos pacientes con strongyloidiasis intestinal. (13)

El diagnostico definitivo se hace con la visualización de los característicos huevos en cadena con una membrana envolvente o de la hembra adulta con la característica constricción post-vulvar, el estoma en forma de equis y el esófago más largo que el S. Stercolaris. (16,18,26)

El examen más certero es la prueba de Baerman que tiene una sensibilidad hasta un 80% en la infección y 100% en formas severas de strongyloidiasis. El cultivo tiene como objetivo que los parásitos entren en el ciclo de vida libre. Los más eficaces han sido los que utilizan agar nutritivo o no nutritivo. Cuando los cultivos en agar se comparan con la prueba de Baerman se aumenta la eficiencia en 80%. (27) En el caso reportado tanto la prueba de Baerman como el cultivo en agar de heces y de esputo resultó altamente positivo; siendo el resultado corroborado por dos diferentes expertos.

En cuanto a los resultados hematológicos la hematometria revela marcada cosinofilia, que es común en la infección crónica. La cosinofilia disminuye en individuos que son tratados y en los que sufren la forma diseminada, en quienes se constituye en un factor de mal pronóstico. (28)

La Anemia, la hipoalbuminemia y la hipoproteinemia se encuentra en formas severas de strongyloidiasis.

La paciente presentó todas estas alteraciones hematológicos y la cosinopenia se evidenció en el último hemograma y se correlacionó con su desmejoría clínica.

El estado edematoso progresivo de la paciente estaría relacionado con el "Síndrome de Swollen belly" ("abdomen hinchado") descrito en niños de Papua Nueva Guinea, caracterizado por edema y diarreas, que puede ser causada por un enteropatía perdedora de proteínas que puede ser de mal pronóstico.(29)

La causa de muerte esta dada por las complicaciones bacterianas, siendo los gérmenes causales gramnegativos como E. Coli, S faecalis u otras bacterias de la flora normal del tracto gastrointestinal, los cuales son arrastrados en el cuerpo del nematodo.

Estas bacterias estarían implicada en el desarrollo de sepsis y falla multiorgánica (30,31)

El tratamiento de elección es la Ivermectina en dosis 20Oug/Kg/d en una sola toma por un día para el paciente inmunocompetente y en dos días para pacientes con alguna inmunodeficiencia. La tasa de curación esta entre 80-100%. Tiene poco efectos adversos (32) en relación al tiobendazol.

Como segunda elección se encuentra el Tiabendazol y el Albendazol.

La cobertura antibiótica fue de amplio espectro desde un inicio y el tratamiento antiparasitario especifico se administró cuando mejoró la tolerancia oral y fue con Albendazol ante la carencia de lvermectina en el mercado.

Regresar