CONTRIBUCION ESPECIAL

Hemorragia Digestiva Alta por lesión de Dieulafoy

.Carlos Contardo*.

RESUMEN

La lesión de Dieulafoy es una causa poco común de hemorragia digestiva alta, constituyendo del 0.3 a 6.7% de los casos, aunque últimamente se le diagnostica cada vez con mayor frecuencia. Su presentación es generalmente con hemorragia masiva y descompensación hemodinámica, afectando más a personas añosas con enfermedades concomitantes en su mayoría, pudiendo comprometer la vida del paciente. La lesión está constituida por la presencia de un vaso arterial grueso, que discurre por submucosa y mucosa, y que en más del 75% de los casos se ubica dentro de los 6 cm del cardias. La severidad de la hemorragia y su localización hacen muchas veces que se requiera más de un exámen endoscópico para el diagnóstico. Se acepta actualmente que el método ideal de diagnóstico y tratamiento es el endoscópico. Existe distintas forma de terapia endoscópica hemostática, la preferencia parece ser los métodos combinados utilizando inyección de adrenalina y complementándose ya sea con un método térmico o la utilización de una banda elástica o, últimamente, hemoclip. También hay reportes exitosos con el uso de esclerosantes. El tratamiento debe ser agresivo, buscando obliterar el vaso subyacente. La tasa de complicaciones reportada con el tratamiento endoscópico, básicamente perforación, es muy baja. Una hemostasia inicial se logra entre el 82 y 96% de los casos, y una hemostasia definitiva entre 60 a 91% de los casos, en las series más numerosas. Una recurrencia hemorrágica puede verse beneficiada con una nueva terapia endoscópica, pero muchas veces lo masivo de la recurrencia, o ante una persistencia por un fracaso inicial, la cirugía se hace necesaria. La tasa de intervenciones quirúrgicas varía entre 2 y 36%, siendo preferible la resección en cuña a la ligadura simple. La mortalidad durante la hospitalización que llegaba al 80% previo a la era endoscópica ha disminuido, variando en los reportes de 0 a 22%. El seguimiento a largo plazo después del éxito de un tratamiento endoscópico ha revelado una tasa de recurrencia hemorrágica baja, entre 0 a 4.7%.
Palabras claves: Dieulafoy, malformación vascular, úlcera de Dieulafoy, hemorragia digestiva, exulceración simple, lesión de Dieulafoy, sangrado digestivo.

SUMMARY

Dieulafoy lesion is an unsual source of upper gastrointestinal bleeding with a frequency 
ranging from 0.3 to 6.7% of the reported literature, although at present it is more frequently diagnosed. It usually begins abruptly with massive bleeding and hemodynamic involvement. 
The higher prevalence is found in older people and because this group of patients is
generally affected by other diseases, Dieulafoy lesion may be life threatening. A thick arterial blood vessel flows through the mucosa and submucosa and in more than 75% of cases the lesion is mostly found within 6 cm of the cardia. The severity of bleeding and the site of the lesion render the diagnosis sometimes difficult, more than one endoscopic exam is often required.
There are different types of endoscopic treatment but combined methods seem to be the consense, epinephrine injection followed by thermal coagulation, rubber banding, or recently, hemoclips is being reported. The injection of sclerosing agents is also useful as has been published in later reports. The treatment must be aggressive to obliterate the bleeding vessel.
The rate of complications reported with endoscopic approach, mainly perforation, is very low. 
Initial hemostasis is accomplished in 82% to 96% of cases and a complete one is achieved in 60% to 91% of the events. 
Recurrence can be treated in the same way as the first episode, but frequently massive 
bleeding or failure of an initial attempt to obliterate the vessel makes surgery mandatory. The prevalence rate of surgical treatment is between 2% to 36%, being local excision a better approach than the simple suture of the lesion. Before endoscopic age, the mortality rate was as high as 80% but it has been reduced, values range now from 0% to 22%. Long term follow - up after an initial successful endoscopic procedure has decreased the incidence of recurrency of the bleeding episode, being at present as low as 0% to 4.7% 
Key Words: Dieulafoy lesion, Dieulafoy´s disease, exulceratio simplex, Dieulafoy ulcer, vascular malformation, gastrointestinal bleeding.

INTRODUCCIÓN:

La lesión de Dieulafoy fue descrita por primera vez en 1884 por Gallard y denominada así 
después que el cirujano francés Dieulafoy publicara en 1896 el reporte de tres casos de hemorragia fatal debido a esta entidad (1). Es una lesión vascular, causa poco frecuente de hemorragia digestiva aunque en los últimos años se está incrementando el número de casos diagnosticados; se le considera responsable del 0.3 – 6.7% de las causas de Hemorragia Digestiva Alta (HDA)(1-6). Una hemorragia por lesión de Dieulafoy no tratada tiene un pronóstico muy malo y antes de la era endoscópica, en que la cirugía era la única forma de terapia recomendada, la tasa de mortalidad llegaba al 80% (1). Esta anomalía fue llamada inicialmente Exulceración Simple, también ha recibido otras denominaciones como Ulcera de Dieulafoy, Enfermedad de Dieulafoy, Aneurisma Gástrico, Malformación Arterial Submucosa, Aneurisma Cirsoide, Arteria de Calibre Persistente (persistencia del calibre de una arteria subserosa) y Exulceración Solitaria Simple (1,2). Es vista más frecuentemente en hombres que en mujeres (5-8) y se considera que afecta mayormente a personas en la décadas de 50 a 70 años (1,2,4 -7,9). La variación es amplia en la edad de presentación, habiéndosele descrito en infantes, un caso de 22 meses, así como a los 93 años de edad ( 1,10,11). 

El síntoma fundamental de presentación es una hemorragia gastrointestinal masiva, mayormente con hematemesis y/o melena, sin pródromo previo, acompañándose casi siempre de signos de descompensación hemodinámica, con alto requerimiento transfusional (1,4,5,12). La hemorragia repetida durante la primera semana es bastante común (2). Gran parte de los pacientes afectos, en algunos estudios hasta el 90%, tienen una comorbilidad significante, llámese enfermedad cardiovascular, hipertensión arterial y diabetes (4,13). También se ha descrito asociación con el uso de anti-inflamatorios no esteroideos (AINES), en 43 a 51% de los pacientes (4,6,13) y se ha postulado que el AINES puede inducir un fenómeno de gastritis con una necrosis subsiguiente de la pared del vaso; sin embargo, usualmente se encuentra una mucosa normal adyacente a la lesión. 

La lesión de Dieulafoy ha sido reportada afectando cualquier parte del tracto gastrointestinal: esófago, estómago, intestino delgado, colon, recto y hasta en el ano (13, 14, 20). No obstante, la localización más frecuente es la gástrica (64% en un estudio sobre 94 pacientes con lesión de Dieulafoy en diferentes segmentos del tracto gastrointestinal)(4). Habitualmente, la lesión se localiza dentro de los 6 cm del cardias (entre el 75 al 100% de los casos) (1,4,7,21). El método de elección para el diagnóstico y tratamiento es el examen endoscópico y el endoscopista debe para ello examinar cuidadosamente el tercio proximal del estómago, especialmente sobre la pared posterior, curvatura menor y fondo, cerca de la unión gastro-esofágica. La lesión característica puede observarse como un vaso arterial protruyendo en una erosión pequeña, un coágulo adherido a una fijación estrecha o sobre un vaso, o una elevación roja (vaso visible) sobre una mucosa por lo demás normal; no es inusual que se vea el vaso sangrando activamente (4). 

La detección de la lesión es difícil, se requiere a veces de varios exámenes endoscópicos, con una rango entre 1 a 4 endoscopias (4,6,9). El éxito de una primera endoscopia en diagnosticar la lesión varía entre 49 y 73% (4,6,21). Chung y col (22), en su artículo sobre “falla diagnóstica” en el diagnóstico endoscópico de la causa de la hemorragia en una HDA aguda, llegaron al diagnóstico de la causa de la hemorragia en el 98.6% de los casos (638 pacientes); en nueve pacientes hubo fracaso en el diagnóstico, de ellos, cuatro pacientes tenían lesión de Dieulafoy y las causas, de estas fallas diagnósticas fueron debido a dificultad en el examen (sangre abundante en el fondo) y a una localización difícil (cardias y parte alta de la curvatura mayor); a ello se agrega que la lesión muchas veces es de tamaño pequeño y al cesar la hemorragia es difícil distinguirla (1).

La alteración en la lesión de Dieulafoy es debido a la presencia de una arteria submucosa anormalmente grande, tortuosa, ectásica, usualmente localizada en el estómago proximal, que protruye hacia la superficie mucosa, sin evidencia de una ulceración mucosa crónica pero indudablemente asociada con defecto mucoso para producirse la hemorragia (2,23,24). La endosonografía ha definido un vaso de calibre grueso, de 2 a 3 mm (el grosor de la pared gástrica normal es de 3 a 5 mm), que penetrando desde las capas externas de la pared gástrica, atravesando la muscular propia, no reduce su calibre y discurre por la submucosa y mucosa en una extensión de 2 a 4 cm (1,25). El origen del vaso se relaciona mayormente a la arteria gástrica izquierda (1,23). En el estudio histológico el vaso es normal, sin signos de vasculitis, formación aneurismática, anomalía del tejido elástico o ateroesclerosis, y es considerado como una variación congénita en su localización (1). En zonas, la arteria está en intimo contacto con la mucosa y la hemorragia puede resultar de la erosión de esta arteria, con un generalmente, pequeño defecto mucoso (típicamente de 1 a 5 mm). Los estudios realizados no han definido alguna reacción inflamatoria mucosa compatible con un proceso ácido péptico (2). Un trombo adherente se ve a menudo en el estudio histológico, sugiriendo que la trombosis seguida por la necrosis de la pared arterial, prácticamente en contacto con la mucosa, ocurre previo a la hemorragia (1).

El tratamiento hasta antes de la era endoscópica era la escisión quirúrgica. Desde los últimos años de la década del 80 se empieza a reportar el tratamiento con métodos endoscópicos en forma exitosa (2). El tratamiento endoscópico puede resultar en una hemostasia a corto tiempo en 82 a 96% de los pacientes (4,6,13,21,24,26-28). Se ha utilizado varias formas de tratamiento: inyección de adrenalina, de alcohol absoluto, de agentes esclerosantes de diferente tipo, métodos térmicos (con presión firme, pulsos largos y alta energía), fotocoagulación con láser, hemoclip, banda elástica y combinación de estos métodos (3,4,7-8,13,28-35). No se han reportado estudios grandes, prospectivos, randomizados, comparando las diferentes terapias endoscópicas ya sea en el control de un sangrado arterial activo o en la prevención de la recurrencia. El grupo de investigación en hemostasia de la UCLA-CURE (Centro para la investigación y educación de la úlcera de la Universidad de California, Los Angeles), ha referido que cuando emplean una sola modalidad de tratamiento endoscópico (inyección o térmico), tienen más fracasos en el control inicial y en la taza de recurrencia (casi un 50%), por ello prefieren el tratamiento combinado; en su experiencia les va bien utilizando adrenalina y un método térmico (3). Los métodos de mayor uso reportados actualmente son los térmicos (Probeta Caliente o Bipolar) y la ligadura con banda; en ambos puede preceder el uso de epinefrina para detener o hacer lento el sangrado para proceder luego al tratamiento complementario (4,21,27,31,32,35). También es útil aplicar epinefrina antes de la remoción de un coágulo o en evitar una reactivación de la hemorragia al aplicar el tratamiento térmico, que dificultaría su aplicación. Hay también varios estudios del uso exitoso de sustancias esclerosantes (6,8,13,17,36).

El tratamiento debe ser agresivo, la meta es la obliteración de la arteria subyacente. Las complicaciones con la endoscopía hemostática son infrecuentes, a menos que se haga un tratamiento excesivamente agresivo o que requiera repetidos intentos (inyección o coagulación). Se ha descrito un caso de perforación por el uso de métodos térmicos combinado con inyección de alcohol y adrenalina en forma repetidos, ante un fracaso inicial y debido al pobre riesgo quirúrgico del paciente (37), y otro siguiendo el uso de Sulfato de Tetradecil Sódico (4). En pacientes con diátesis hemorrágica, una buena opción sería el hemoclip con el fin de minimizar el daño tisular, y hay quienes enfatizan su uso como una buena opción en cualquier caso (28). Se ha reportado la utilización de la ultrasonografía endoscópica y de la ultrasonografía doppler, tanto en la detección de la lesión como para guiar la inyección en la arteria y para confirmar la ablación de la lesión (25,36,38,39). 

La tasa de recurrencia hemorrágica en los primeros días después de un tratamiento endoscópico inicial exitoso puede variar de 9 a 40%, pudiendo intentarse un nuevo tratamiento endoscópico y existen reportes que alcanza el 60 a 87% de éxito en lograr una hemostasia definitiva después de la recurrencia; otros grupos, en cambio, prefieren un tratamiento quirúrgico ante una recurrencia masiva (4,5,13,26,28,30). La tasa de intervenciones quirúrgicas por hemorragia no controlada o recurrencia, varía entre 2 y 36% (4,8,13,28,30).

Un sangrado tardío después de una terapia endoscópica exitosa puede ser un problema. Debido a la poca frecuencia de esta entidad, existen escasos reportes de series grandes con seguimiento extendido. En el estudio de Norton (4), sobre 90 casos, con un seguimiento promedio de 19 meses (0 a 103 meses), en tres pacientes (3.3%) el manejo endoscópico no controló la hemorragia y fue necesario la cirugía. En 8 pacientes (9%), hubo recurrencia de la hemorragia durante la hospitalización después del tratamiento endoscópico inicial, ellos fueron sometidos a nuevo tratamiento endoscópico que resultó en hemostasia permanente en siete. En el seguimiento a largo plazo sólo en un paciente recurrió la hemorragia a los seis años después de haber sido sometido a sutura quirúrgica de la lesión, un tratamiento con epinefrina y probeta caliente controló el sangrado. En otros estudios la tasa de recurrencia a largo plazo también ha sido baja y ha variado entre 0 a 4.7% (20 a 61 meses de seguimiento) (7,8,13,26,28). 

Cuando se procede a una intervención quirúrgica en estos pacientes ante el fracaso del tratamiento hemostático o frente a la recurrencia de la hemorragia, es preferible hacer una resección en cuña (2,9), que una simple ligadura. En ocasiones es muy difícil para el cirujano localizar la lesión y requiere la ayuda del endoscopio para guiarlo, ya sea en forma intra-operatoria o marcando con tinta china el área problema. Una recurrencia de sangrado post-quirúrgico acarrea un pésimo pronóstico para el paciente (2). Últimamente, ha habido varios reportes de la combinación de cirugía laparoscópica con guía endoscópica, técnicamente menos invasiva y con buenos resultados (40-44). La utilización de arteriografía en el diagnóstico de la lesión y el tratamiento con embolización también ha sido reportada (45), y esta forma de terapia pudiera ser una modalidad atractiva en pacientes con alto riesgo quirúrgico en quienes la endoscopía no ha controlado la hemorragia.

La mortalidad por esta entidad es variable, en la época pre-endoscópica llegaba a casi el 80% de los pacientes (1), pero se ha reducido significativamente en las últimas dos décadas, cayendo debajo del 25% (2), debido fundamentalmente al tratamiento endoscópico. En una serie de reportes en los últimos años, la mortalidad varía entre 0 a 22.7% (4,6,13,21,28). En uno de los reportes con mayor casuística (90 casos), llegó al 13% a los 30 días (tanto por la hemorragia en sí como por la comorbilidad, 4 y 8 casos respectivamente) y 42% en un seguimiento más largo, promedio 19 meses, no relacionados a hemorragia (4). Otro estudio, sobre 28 pacientes, ha revelado una tasa de muerte hospitalaria de 12% y de 45% en el periodo de seguimiento (promedio de 28.3 meses), largamente debido a comorbilidad (13). Y en otro estudio de seguimiento sobre 25 pacientes (promedio de 29.4 meses), tratados con adrenalina más polidocanol, la mortalidad fue de 16% (8).


EXPERIENCIA EN LA UNIDAD DE HEMORRAGIA DIGESTIVA DEL HOSPITAL EDGARDO REBAGLIATI MARTINS

En la Unidad de Hemorragia Digestiva del Hospital Rebagliati, entre Diciembre de 1998 y Junio del 2000, se diagnosticaron 16 casos de Lesión de Dieulafoy, en uno de ellos hubieron dos lesiones concomitantes, sobre un total de 940 ingresos por hemorragia digestiva alta. (1.7%). La edad promedio de los pacientes fue de 70.25 años (r: 22-87), 11 fueron varones y 5 mujeres.

En el 82% de los casos la lesión estuvo localizada dentro de los 5 cm del cardias (tabla I). El tipo de lesión diagnosticada en el momento del diagnóstico fue: vaso visible con sangrado activo (6), vaso visible sin ulceración (5), vaso visible con erosión pequeña (3), vaso visible con coágulo (1), vaso visible con coágulo + rezumamiento de sangre (1), y coágulo con rezumamiento de sangre (1). 

14 de los 16 pacientes (87.5%), tuvieron descompensación hemodinámica a su ingreso a emergencia (shock / hipotensión ortostática: 7/7). El hematocrito promedio de los pacientes fue de 20% (r: 12-30%), y el requerimiento transfusional promedio fue de 4.5 paquetes de glóbulos rojos (r: 0-15). El síntoma de presentación fue hematemesis con melena en 9 pacientes (56.25%), melena en cuatro (25%), hematemesis sola en 2 (12.5%) y hematemesis con hematoquezia en 1 (6.25%).

En el 75% de los pacientes había una enfermedad concomitante de seriedad (tabla II). En cinco pacientes (31.2%), se registró el uso de AINES.

Se utilizaron varias formas de hemostasia endoscópica (tabla III), se usó mayormente inyectoterapia de adrenalina combinada con monoetanolamina (MEA) y probeta caliente como monoterapia. El tratamiento endoscópico logró una hemostasia inicial en 14 de los 16 pacientes (87.5%), en dos hubo persistencia de la hemorragia (12.5%) y fueron sometidos a tratamiento quirúrgico. Se logró un control prolongado de la hemorragia durante la hospitalización, luego de la hemostasia endoscópica inicial, en 12 de 14 pacientes (85.71%). En tres hubo recurrencia (21.42%), a las 24 horas, 2 y 4 días, respectivamente. Uno de estos pacientes, recibió una segunda sesión exitosa de tratamiento con adrenalina + probeta caliente, luego de haber fracasado el uso de adrenalina + MEA; en los otros dos se decidió la cirugía por la recurrencia con una hemorragia masiva. De los cinco pacientes en que persistió o recurrió la hemorragia, cuatro habían recibido la combinación de inyección de adrenalina con MEA y uno recibió probeta caliente sola. Cuatro de ellos fueron a cirugía (25%), ya que en uno de ellos, como hemos referido, un nuevo tratamiento endoscópico fue exitoso.

De los cuatro pacientes que fueron a tratamiento quirúrgico, dos por persistencia de la hemorragia y dos por recurrencia, todos tuvieron shock a su ingreso por emergencia y dos de ellos tenían cirrosis hepática. Sus edades eran de 86, 85, 75 y 61 años. El tipo de cirugía practicada fue gastrostomía con rafia del vaso. Fallecieron dos pacientes en nuestra serie (12.5%), ambos después de la cirugía. 

Uno de los pacientes fallecidos tenía 86 años, fue intervenido por persistencia de hemorragia, hubo un retraso de 24 horas en la intervención quirúrgica, durante este lapso recibió 09 unidades de paquetes de glóbulos rojos. El paciente registraba antecedente de una cirugía anterior (gastrectomía subtotal), y tenía adherencias múltiples hacia el hígado. Durante el acto quirúrgico hubo desgarro hepático e hicieron taponamiento. En el post-operatorio se registró hemorragia interna, distress respiratorio, shock distributivo, IMA y falla orgánica múltiple, falleciendo el paciente. El segundo paciente fallecido tenía 75 años y cirrosis, desarrolló una recurrencia hemorrágica a las 48 horas de la operación, siendo reoperado, encontrándose perforación gástrica del fondo y liquido libre en cavidad; desarrolló sepsis falleciendo posteriormente.

Como consecuencia del tratamiento endoscópico registramos una complicación que no hemos visto referida. En un paciente con lesión entre fondo y cuerpo, pared posterior, en que se aplicó MEA y debido a rezumamiento sanguíneo se complementó con probeta caliente, desarrolló dolor abdominal y elevación térmica a las 24 horas. No se definió signos de perforación con exámenes de imágenes, ni hubo signos peritoneales y el cuadro fue cediendo paulatinamente solo con tratamiento médico y terapia antibiótica. El examen endoscópico de control a las 24 horas, reveló un edema severo con apariencia nodular plana y una coloración rojo violáceo intenso de la mucosa, que comprometía gran parte del fondo y hacia la pared anterior. En los controles endoscópicos posteriores en la zona afectada se encontró una gran úlcera que posteriormente cicatrizó provocando cierta deformación. La interpretación que hemos dado a este tipo de evolución es que muy probablemente el paciente desarrolló un problema isquémico. Aparentemente, se comprometió un vaso dominante, rama de la arteria gástrica izquierda, con el tratamiento efectuado.

Los 14 pacientes supervivientes han tenido un seguimiento promedio de 4.2 meses (1-10 meses) posterior a su alta. Falleciendo dos pacientes más durante el seguimiento (14.28%), no relacionados a recidiva de hemorragia. Uno de ellos fue un paciente con cáncer de páncreas evolutivo, a los 60 días, y el otro, una paciente con síndrome nefrótico y shock cardiogénico, a los 45 días.

El año pasado se publicó la experiencia con Lesión de Dieulafoy en la Unidad de Hemorragia Digestiva del Hospital Rebagliati, entre Enero 1997 y Septiembre de 1998 (5). Encontrándose una incidencia semejante de lesiones (1.98%) dentro de los ingresos por hemorragia digestiva: 22 de 1113 ingresos; se incluyó dos casos de Dieulafoy rectal, el resto fueron gástricos. Con una edad promedio de 66 años y predominancia en varones (12 varones/10 mujeres). El 63% ingresó con shock a emergencia, con hematocrito promedio inicial de 22.9%. En el 67% la localización de la lesión estuvo en la parte proximal del estómago. El tratamiento endoscópico inicial fue exitoso en 95.5% de los pacientes, recurrió la hemorragia en 9 (42%), y se logró un control definitivo con el tratamiento endoscópico en 13 pacientes (59%). Ocho pacientes (36%), requirieron cirugía y la tasa de mortalidad intrahospitalaria fue de 22% (tres por sangrado, uno de IMA y dos por sepsis post cirugía)

El tratamiento endoscópico más utilizado fue de inyectoterapia sola (16 pacientes), en cuatro se utilizó inyectoterapia con probeta caliente y en 2 probeta caliente sola. Sin embargo, el grupo mayor recibió inyectoterapia solo con adrenalina, tal vez sea ello la explicación de la baja tasa de hemostasia definitiva.

En el grupo que hemos revisado nosotros, cuyas características clínicas, laboratoriales y de localización de la lesión fueron semejantes, no se utilizó inyección de adrenalina sola, más se empleo adrenalina con MEA, y probeta caliente, y se logró una hemostasia definitiva en el 75% (un paciente requirió una segunda sesión de hemostasia endoscópica). Cuatro pacientes requirieron cirugía (25%), dos por persistencia de hemorragia y dos por recurrencia de ella, y fallecieron dos pacientes (12.5%, los dos post cirugía). Si analizamos los pacientes con persistencia o recurrencia de hemorragia (cinco pacientes), cuatro habían recibido adrenalina + MEA y uno probeta caliente como monoterapia. Estamos convencidos que la mejor forma de terapia endoscópica es la combinada, utilizando de base adrenalina y complementando con un método térmico (Probeta caliente en nuestro Departamento) o ligadura con banda. Recientemente, tenemos el hemoclip que también es una muy buena opción. Sin embargo, por las limitaciones consabidas de nuestros hospitales, en ocasiones no disponemos de la probeta o de la banda elástica, teniendo que vernos obligados a usar esclerosante que sentimos que no es la mejor forma de terapia por los resultados que hemos referido en la experiencia en nuestra Unidad. 

Evidentemente, la lesión de Dieulafoy gástrica es una entidad que en los últimos años se está aprendiendo a identificar con la endoscopía cada vez con mayor frecuencia y certeza. Si bien su presentación por lo general es con una hemorragia masiva con descompensación hemodinámica, afectando con mayor frecuencia a pacientes añosos con enfermedades concomitantes, la terapia de elección aceptada con tratamiento endoscópico tiene resultados cada vez mejores, lo cual ha llevado a un alto porcentaje de control definitivo de la hemorragia y ha reducido ostensiblemente la mortalidad por este tipo de afección.


Dr. Carlos Contardo Zambrano
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Lima 41.
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